Edited by Spine Truth Editorial Team
硬膜内椎间盘突出(intradural disc herniations, IDH)仅占所有椎间盘突出的0.27%，通常发生在腰椎(92%)，其次是胸椎(5%)和颈椎(3%)。颈椎IDH是一种极其罕见的疾病，Marega在1959年报道了第一例颈椎IDH病例[1]。近日，又有学者报告了一例罕见的颈椎IDH合并后纵韧带骨化症（ossification of the posterior longitudinal ligament, OPLL）病例[2]。病例| 一名57岁男性主诉开车时颈部突然疼痛。由于疼痛仍在持续，他于当天到急诊科就诊，医生给他开了非甾体抗炎药止痛。第二天症状未缓解，当他在医院等待检查时出现了进行性加重的左上肢和左下肢无力，到下午他已经无法走路。体格检查：左侧肌力明显减退。(右/左)：三角肌5/0，肱二头肌5/2，肱三头肌5/3，腕伸肌5/3，腕屈肌5/3，髂腰肌5/2，腘绳肌5/3，胫骨前肌5/3，腓肠肌5/3级。急诊行头颅MRI/CT检查排除了脑卒中。进一步详细体格检查发现右侧痛、温感觉受损，符合Brown-Sequard综合征。紧急行颈椎检查，X线片显示C4水平未成熟后纵韧带骨化；CT显示多节段未成熟的局灶性后纵韧带骨化(OPLL)；MRI显示C3-4水平椎间盘突出至椎管内(图1)。图1 A：术前侧位X线片。B, C：术前矢状位和轴位t2加权MR图像显示C3-4水平的椎间盘突出。白色箭头表示“晕轮”征(halo-sign)，即在矢状位t2加权图像上，突出的椎间盘周围有一圈等强度的脑脊液。D, E：术前轴位和矢状位CT显示局灶型OPLL。患者确诊为颈椎间盘突出致脊髓病合并多节段颈椎OPLL，入院后肌力减退进展导致住院第二天完全瘫痪。因此紧急行C3-6椎板成形术以缓解神经症状。一开始考虑到拟行颈前路椎间盘切除融合术(anterior cervical discectomy and fusion, ACDF)，但是由于假期期间无法安排植入物手术，同时也考虑到多节段椎管狭窄，所以最终选择了后路椎板成形术。但术后第二天患者瘫痪无改善。术后复查MRI显示脊髓后方完全减压，然而在C3-4水平有一个硬膜内椎间盘突出压迫脊髓(图2)。由于手术后出现严重的出血性胃溃疡，第2次手术被推迟到第1次手术后10天进行。图2 A, B：第一次手术后两天的矢状位和轴位t2加权MR图像显示C3-6椎板成形术和C3-4水平的硬膜内椎间盘突出导致的脊髓压迫。白色箭头表示“Y”征（Y-sign），这是当椎间盘疝于硬脑膜和蛛网膜之间时的MRI表现。图3 示意图表示颈椎IDH在MRI上“Y”征的形成原理。硬膜内蛛网膜外椎间盘突出IDH存在于硬脑膜和蛛网膜之间，硬脑膜和蛛网膜被分开呈“Y”形。(白色箭头-椎间盘突出；绿线-硬脑膜；虚红线-蛛网膜；白色□内显示的“Y”征)。颈椎前路手术选择了椎体次全切ACCF术，C3、C4椎体头尾侧几乎全切除，切除并漂浮局灶性OPLL。后纵韧带(PLL)已撕裂，与硬脑膜粘连牢固。当用微抽吸器取出粘连时，观察到硬脑膜裂，染色的椎间盘组织嵌顿在硬脑膜中。完全切除突出髓核组织，蛛网膜完整(图4)，缝合硬脑膜。取髂骨自体骨，椎体用融合器和钢板固定。图4 术中外观照。A：可见嵌顿在硬脑膜内的染色椎间盘组织；B：硬膜下椎间盘突出症切除后，蛛网膜是完整的，未发生脑脊液漏。
图5 A, B：术后X线片显示ACCF术后（笔者认为该病例尾侧椎体切除范围和螺钉固定的位置值得商榷！）。C、D：术后3个月行MRI检查的矢状位和轴位t2加权像。矢状位图像显示无残留肿块，轴位图像显示左侧脊髓持续性高信号。
术后即刻左上肢和下肢完全瘫痪改善至3级。术后1个月，患者可以拄拐杖行走。术后3个月，MRI显示左侧脊髓持续高信号(图5)。术后1年，患者左上肢和左下肢仍有残余痉挛，左上肢严重痉挛，几乎功能丧失。左上肢、下肢肌张力高，给予口服巴氯芬药物治疗，然而效果有限。讨论| 颈椎IDH十分罕见，全球报道不足50例，有些病例是外伤导致，有些病例并无外伤诱因。IDH术前确切诊断是困难的，4种罕见的影像学征象应引起对颈部IDH的高度怀疑[3]：鹰喙征、晕轮征、Y征和硬膜外气体征。Yang等报道晕轮征（halo-sign）和Y征（Y-sign）是颈椎IDH的重要标志[4]，晕征表现为在矢状位T2加权像上突出的椎间盘周围有一圈等信号的脑脊液，Y征是指当椎间盘疝出位于硬脑膜和蛛网膜之间时，MRI表现为硬脑膜和蛛网膜的连线呈' Y '形。反思该病例第一次MRI显示出晕征和Y征，尤其第二次MRI显示得更清楚。如果在初次手术时进行了超声检查，可能在术中诊断出IDH，并做出补充实施ACCF术的决定。颈椎间盘突出症的经典表现为相对轻微的神经根或脊髓病变，但颈椎IDH的神经系统症状和体征可较严重，包括Brown-Sequard综合征和肢体瘫痪。Horner综合征也是鉴别颈IDH和更常见的颈椎间盘突出症的有用指标[5]。既往报道的颈椎IDH患者均接受了手术治疗，后路手术切开硬膜取疝出的髓核有脊髓损伤的风险，因此2000年之后报告的几乎所有病例都接受了前路手术。在前入路手术中，推荐切除椎体以扩大手术视野，这使得摘除突出的椎间盘和关闭撕裂的硬脑膜更容易。[1] Marega T. Ernia del disco cervicale espulsa nel sacco durale. Arch Putti Chir Organi Mov 1959;12:425-30.[2] Nanpo K, Toribatake Y, Yonezawa N, Kato S, Shinmura K, Demura S, Tsuchiya H. Cervical intradural disc herniation in a patient with cervical ossification of the posterior longitudinal ligament: A case report and review of the literature. J Orthop Sci. 2022 Sep 28:S0949-2658(22)00238-X. doi: 10.1016/j.jos.2022.08.006. Epub ahead of print. PMID: 36182637.[3] Rong Y, Wang J, Sui T, Liu W, Luo Y, Cai W. Cervical intradural disc herniation with Brown-Sequard syndrome: case report and literature review. J Pain Res 2019 Jul 31;2019(12):2403-10.[4] Yang HS, Oh YM, Eun JP. Cervical intradural disc herniation causing progressive quadriparesis after spinal manipulation therapy: a case report and literature review. Medicine (Baltim) 2016 Feb;95(6):e2797.[5] Parnell AP. Cervical intradural disc protrusion. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1988 Jul;51(7):1007.
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